Trong bài báo này, chúng tôi báo cáo về một trường hợp đồng thời nhiễm nấm Histoplasma lan toả và nhiễm Cytomegalo virus (CMV) tủy xương ở bệnh nhân không nhiễm HIV được chẩn đoán, điều trị tại Trung tâm Bệnh nhiệt đới Bệnh viện Bạch Mai. Đây là ca bệnh đầu tiên được báo cáo tại Việt Nam. Bệnh nhân nam 52 tuổi tiền sử khoẻ mạnh vào vì sốt kéo dài hơn 1 tháng, gầy sút cân. Bệnh nhân được làm huyết tuỷ đồ và sinh thiết tuỷ xương có hình ảnh nhiễm nấm trong tuỷ xương và hình ảnh mắt cú. Kết quả PCR CMV trong máu và dịch tuỷ xương dương tính, cấy dịch tuỷ xương sau 33 ngày định danh ra Histoplasma capsulatum. Bệnh nhân đã điều trị thành công với Amtrophotret, Ganciclovir nội trú trong 14 ngày và tiếp tục điều trị ngoại trú Itraconazole, valganciclovir. Sự xuất hiện nhiễm nấm Histoplasma lan tỏa tại Việt Nam đã hiếm nhưng lại đồng nhiễm cả CMV ở người có tiền sử bệnh tật khỏe mạnh thì lần đầu tiên được báo cáo tại Việt Nam. Cần có nghiên cứu, tìm hiểu sâu hơn về trường hợp ca bệnh đặc biệt này.