Lao mào tinh hoàn đơn độc là một trong những bệnh cảnh hiếm gặp trong các trường hợp lao niệu dục. Tuy nhiên, nếu không được chẩn đoán và điều trị thích hợp sẽ làm cho tình trạng viêm tinh hoàn tái phát nhiều lần. Người bệnh có viêm mào tinh hoàn đơn độc do lao thường được chẩn đoán nhầm với các viêm mào tinh hoàn do vi khuẩn thông thường khác, bệnh nhân thường phải điều trị nhiều đợt kháng sinh gây tốn kém và ảnh hưởng tới sức khỏe thể chất cũng như tâm lý của họ. Chính vì vậy, chúng tôi thực hiện báo cáo ca bệnh lâm sàng trên một bệnh nhân lao tinh hoàn đơn độc được chẩn đoán và điều trị tại Bệnh viện Đại học Y Hà Nội để khái quát y văn và kinh nghiệm điều trị liên quan đến căn bệnh hiếm này.