Báo cáo trường hợp đầu tiên phát hiện ung thư tinh hoàn ẩn trên bệnh nhân lưỡng giới thật thể khảm tại Việt Nam. Đối tượng và phương pháp: Bệnh nhân 40 tuổi, có hình thể bên ngoài giống nữ với bộ nhiễm sắc thể là thể khảm 46, XX/46, XY. Bệnh nhân có tiền căn tinh hoàn trái ẩn không điều trị, nay phát hiện bướu tinh hoàn trái, được phẫu thuật cắt bướu, giải phẫu bệnh là seminoma. Sau đó, bệnh nhân được hoá trị bổ trợ 4 chu kỳ với Etopside và Cisplatin. Bệnh nhân đáp ứng tốt sau hoá trị, Kết quả: Bệnh nhân sau phẫu thuật và hoá trị bổ trợ đáp ứng tốt. Kết luận: Lưỡng giới thể khảm là một bất thường rất hiếm gặp. Cần nhận biết sớm để tránh biến chứng về thực thể và tâm lý.